Een zeldzame oorzaak van buikpijn: litteken-endometriose

Abstract

Inleiding. Litteken-endometriose (SE) is een zeldzame aandoening die zich ontwikkelt in het littekenweefsel van de voorste buikwand, meestal na een keizersnede. Er zijn gevallen bekend van vrouwen die zich op de spoedeisende hulp of in de algemene chirurgie meldden met buikpijn ten gevolge van SE. Materialen en Methoden. Deze studie beoordeelt retrospectief 19 patiënten die tussen januari 2010 en januari 2017 in onze kliniek werden geopereerd met een prediagnose van SE en die op basis van hun pathologie resultaten SE bleken te hebben. Resultaten. De gemiddelde leeftijd van de patiënten was 30,8 jaar (range: 20-49 jaar). De body mass index van 12 (63.2%) patiënten was ≥ 25. Alle patiënten hadden een voorgeschiedenis van keizersnede en 9 (47,4%) patiënten hadden eenmaal een keizersnede ondergaan. Met uitzondering van één patiënte bij wie de SE in de liesstreek was gelokaliseerd, hadden alle patiënten een massa gelokaliseerd op hun voorste buikwand grenzend aan de incisie en klaagden over cyclische pijn die begon in hun premenstruele periode. De klachten begonnen 2 jaar na hun keizersnede bij 10 (52,6%) patiënten. Meestal werd abdominale ultrasonografie gebruikt voor diagnostische doeleinden. De laesies werden volledig geëxcideerd en de SE diagnose werd gesteld door middel van een histopathologisch onderzoek bij alle patiënten. Bij geen van de patiënten werden postoperatieve complicaties of recidieven gezien. Conclusie. Verdenking op SE is essentieel bij vrouwen in de reproductieve leeftijd met een voorgeschiedenis van keizersnede en klachten van een voorste buikwandmassa en pijn op de plaats van het litteken die samenhangt met hun menstruele cyclus. Bij dergelijke patiënten kan door een zorgvuldige anamnese en een goed lichamelijk onderzoek een nauwkeurige en vroege diagnose worden gesteld en kunnen mogelijke morbiditeiten met een adequate chirurgische ingreep worden voorkomen.

1. Inleiding

Scar endometriose (SE) is een relatief ongewoon verschijnsel dat zich meestal ontwikkelt in de huid, onderhuidse weefsels en buik- en bekkenwandmusculatuur op de plaats van een chirurgisch litteken dat ontstaat na diverse obstetrische of gynaecologische ingrepen en met name na een keizersnede . Van de theorieën die naar voren zijn gebracht om de etiologie van SE te verklaren, is de meest geaccepteerde de iatrogene directe implantatietheorie, die stelt dat de endometriumcellen die tijdens de operatie van de baarmoeder worden losgemaakt, aan de rand van of binnenin het operatielitteken worden geïnoculeerd. De meest voorkomende symptomen zijn een massa in de buikwand en een cyclische pijn die gepaard gaat met de menstruatie. Bij palpatie kan deze massa verward worden met een lipoom, abces, hematoom, hernia, granuloom, desmoïde tumor of sarcoom. Daarom moet de anamnese van de patiënten goed worden nagekeken, moet hun voorgeschiedenis van een keizersnede worden onthuld en moet worden nagegaan of hun pijn cyclisch van aard is. Hoewel abdominale ultrasonografie (USG), computertomografie (CT) en magnetische resonantie beeldvorming (MRI) niet-specifieke informatie opleveren, zijn zij nuttig bij het stellen van de diagnose. De curatieve behandeling is de excisie van de massa, waardoor ook de definitieve diagnose van SE door histopathologisch onderzoek kan worden gesteld. Deze studie beoordeelde retrospectief de patiënten die in onze kliniek werden gecontroleerd en behandeld voor de diagnose SE en de verkregen resultaten werden gepresenteerd door ook naar de literatuur te verwijzen.

2. Materialen en Methoden

2.1. Patiënten en Studieprotocol

Deze studie beoordeelde 19 opeenvolgende Kaukasische patiënten, die werden geopereerd met een prediagnose van SE in de Algemene Chirurgie Kliniek in het Trabzon Kanuni Training en Research Ziekenhuis, Turkije, tussen januari 2010 en januari 2017, en waarvan de pathologie resultaten bevestigden SE. De demografische kenmerken, anamneses, het aantal ondergane keizersneden, klachten van de patiënten, het begin van deze klachten, de lokalisatie en grootte van de massa, de gebruikte diagnostische methoden, gebruikte chirurgische behandelingsprocedures, de duur van het verblijf in het ziekenhuis, en de uitkomsten van de patiënten werden allemaal geregistreerd.

Het protocol van deze studie werd goedgekeurd door de lokale ethische commissie en alle patiënten ondertekenden een schriftelijk toestemmingsformulier. De studie werd uitgevoerd in overeenstemming met de principes van de Verklaring van Helsinki, zoals herzien in 2000.

2.2. Statistische analyse

Alle statistische gegevens werden geanalyseerd met behulp van het Statistical Package for Social Sciences (SPSS), versie 15.0, voor Windows (SPSS Inc., Chicago, IL, USA). Voor vergelijkingen werden beschrijvende statistieken gebruikt.

3. Resultaten

De gemiddelde leeftijd van de 19 vrouwelijke patiënten was 30,8 jaar (range 20-49 jaar). De body mass indexes (BMI) van 12 (63,2%) patiënten waren ≥ 25, en die van 7 (36,8%) < 25 (mediaan: 26 (IQR: 23-29)). Alle patiënten ondergingen een keizersnede, 9 (47,4%) patiënten eenmaal, 6 (31,6%) patiënten tweemaal, en 4 (21,0%) patiënten driemaal (mediaan: 2 (IQR: 1-2)).

Met uitzondering van één patiënt bij wie de SE in het liesgebied was gelokaliseerd, hadden alle patiënten een massa gelokaliseerd op hun voorste buikwand grenzend aan de incisie en klaagden zij allen over cyclische pijnen die begonnen in hun premenstruele periode. SE was ingebed in subcutane weefsels bij 17 (89,5%) patiënten en in spierlagen van de buikwand bij 2 (10,5%) patiënten. Een typische massa voelde matig hard, solide en gedeeltelijk beweeglijk aan bij palpatie en was ongeveer 2 × 3 cm groot, groter wordend tijdens de menstruatie. De klachten begonnen 1, 2, 3, en 4 jaar na de keizersnede bij respectievelijk 4 (21,1%) patiënten, 10 (52,6%) patiënten, 4 (21,1%) patiënten, en 1 (5,3%) patiënt (mediaan: 2 (IQR: 2-3)). SE werd gevonden aan de rechterkant van het litteken bij 9 (47,4%) patiënten, aan de linkerkant van het litteken bij 7 (36,8%) patiënten, op de middellijn van het litteken bij 2 (10,5%) patiënten, en in de liesstreek bij 1 (5,3%) patiënt. De SE gelokaliseerd in de liesstreek lag dicht bij de mediale helft van de rechter liesstreek en veroorzaakte ook cyclische pijn.

Alle patiënten hadden een abdominaal USG voor diagnostische doeleinden (figuur 1). Daarnaast werd CT gebruikt bij 5 (26,3%) patiënten en MRI bij 3 (15,8%) patiënten (figuur 2). De laesies werden volledig chirurgisch geëxcideerd met ten minste 1 cm gezond weefsel eromheen (Figuren 3(a), 3(b), en 3(c)). The diagnosis of SE was made through a histopathological examination in all patients (Figures 4(a) and 4(b)). The measurements during the pathological examination showed that the median diameter of the SE masses was 3 cm (IQR: 2.5-3.5). The median duration of hospitalization was 2 days (IQR: 1-3). No postoperative complications were seen in any of the patients. All patients were followed up and no recurrences were encountered in any of the patients (median: 2 years (IQR: 2-4)) All of these abovementioned demographic and clinical characteristics of the patients are summarized in Table 1.

Figure 1

Figure 2

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Figure 3

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 4

4. Discussion

This study underlines five points: (a) SE kwam vooral voor bij vrouwen van rond de 30 jaar die een keizersnede achter de rug hadden, (b) de meerderheid van de patiënten was zwaarlijvig met een BMI van meer dan 25, (c) de SE-gerelateerde klachten begonnen bij meer dan de helft van de patiënten 2 jaar na de keizersnede, (d) de meest gebruikte diagnostische methoden waren abdominaal USG en CT, en (e) de curatieve behandeling werd bij alle patiënten bereikt door chirurgische massa-excisie en er werden geen recidieven gezien.

SE is een frequent verkeerd gediagnosticeerde pathologische aandoening met een incidentie variërend van 0,03 tot 1,7% . Als algemene informatie kan SE vaak worden aangetroffen bij vrouwen in de vruchtbare leeftijd die een keizersnede hebben ondergaan. De gemiddelde leeftijd van de patiënten in dit onderzoek was ongeveer 30 jaar en alle patiënten hadden een voorgeschiedenis van keizersnede, meestal één keer zoals gevonden bij 9 (47,4%) patiënten. Deze resultaten zijn verenigbaar met de informatie in de literatuur.

Het belangrijke punt bij het optreden van SE is de zorgvuldigheid van de chirurg bij het uitvoeren van de chirurgische ingreep. Tijdens een keizersnede wordt het gemakkelijker voor vruchtwater om endometriumcellen naar de huid en onderhuidse weefsels te brengen. Veel verloskundig chirurgen maken de baarmoederholte na een keizersnede schoon met droge of natte wattenstokjes. Het contact van deze swabs met de incisieplaats verhoogt het risico van inoculatie en hun snelle verwijdering uit het operatiegebied is noodzakelijk om het optreden van SE te voorkomen. Er zijn twee belangrijke punten waaraan tijdens de operatie aandacht moet worden besteed. Het eerste is het vormen van een fysieke barrière door het plaatsen van buikkompressen op het subcutane weefsel en de huid vóór het openen van de baarmoederholte ter bescherming van de chirurgische marges en het vermijden van hergebruik van reeds gebruikte chirurgische instrumenten zoals naaldhouders en -tangen en hechtmateriaal bij het hechten van de baarmoeder voor het sluiten van spieren, fascia, subcutane weefsels en de huid. Het tweede belangrijke punt is het irrigeren van de huid, de onderhuidse weefsels, de spieren en de fascia na het hechten van de baarmoederholte door ze te spoelen met een fysiologische zoutoplossing onder druk alvorens verder te gaan met het sluiten van de buik en er daarbij voor te zorgen dat er geen dode ruimte achterblijft in het subcutane gebied. Hoewel uit het huidige onderzoek niet bleek, vanwege de retrospectieve aard ervan, of de bovengenoemde beschermende maatregelen waren genomen, geloven wij dat deze speculatieve praktijken kunnen voorkomen dat endometriale epitheel- en kliercellen worden geïmplanteerd in spieren, onderhuids weefsel en de huid en daardoor SE-vorming verhinderen.

Het feit dat de meerderheid van de patiënten in ons onderzoek een BMI van 25 en hoger had, suggereert dat de incidentie van SE hoger kan zijn bij vrouwen met overgewicht. Aangezien het onderhuidse vetweefsel op de voorste buikwand dikker is en een groter gebied bestrijkt bij obese patiënten, kan dit een faciliterende factor vormen voor de implantatie van endometriumweefsel.

In dit onderzoek begonnen de klachten van SE-patiënten meestal 2 jaar na hun keizersnede. Dit kan een idee geven over de tijd die nodig is voor de endometriumcellen, klieren en stroma die tijdens een keizersnede worden geïmplanteerd om zich te lokaliseren in huid en onderhuids weefsel, te prolifereren, een massa te vormen en, na het bereiken van een bepaalde grootte, te reageren op de ovariële hormoonstimulatie tijdens een menstruatiecyclus, resulterend in zwelling en cyclische pijn.

In het enige geval waarbij SE werd gelokaliseerd in het liesgebied, suggereert de afstand tussen de incisie en de lokalisatieplaats dat de SE-vorming bij deze patiënt niet is ontstaan door implantatie, maar door hematogene of lymfatische verspreiding.

Bij patiënten bij wie de diagnose SE twijfelachtig is, moeten andere pathologieën, waaronder lipomen, incisiehernia’s, hechtingsgranulomen en buikwandtumoren, worden overwogen voor de differentiële diagnose. In een dergelijk geval moeten aanvullende radiologische procedures worden gebruikt voor de diagnose. De eerste keuze is USG van de buik, een vrij praktische en gemakkelijk toegankelijke methode, die informatie verschaft over de grootte, de plaats, de marges en de inwendige structuur van de laesie. Op USG-scans verschijnen SE-lesies gewoonlijk als heterogene, hypoechoïsche, solide, en onregelmatig gemarmerde ronde/ovale knobbels. Naast hulp bij de diagnose kunnen CT en MRI de associatie van de massa met de buikholte aantonen en een belangrijke rol spelen bij de uitsluiting van andere laesies tijdens de differentiële diagnose. Meestal werd USG gevolgd door CT of MRI gebruikt in het stadium van de diagnose, ook in onze studie. Het gebruik van USG alleen zonder CT of MRI zou geen definitieve diagnose opleveren en zou het risico met zich meebrengen dat andere pathologieën worden gemist. CT en MRI waren zeer nuttig bij het vaststellen van de lokalisatie en de grootte van de massa die aan de voorste buikwand werd gepalpeerd, de relatie met de omliggende weefsels, en of er andere pathologieën in de buik waren. Wij zijn van mening dat CT- of MRI-scans actiever moeten worden gebruikt bij patiënten die USG hebben ondergaan maar bij wie de SE-diagnose verdacht blijft. Het is echter niet mogelijk de definitieve diagnose te stellen met deze radiologische onderzoeken alleen. De definitieve diagnose SE wordt gesteld nadat bij histopathologisch onderzoek van het operatief verwijderde weefsel duidelijk de aanwezigheid van endometriale gladde spiercellen, stroma, klieren en met hemosiderine beladen macrofagen in het weefsel is aangetoond.

De uiteindelijke behandeling wordt bereikt door een totale operatieve verwijdering van de SE-massa samen met ten minste 1 cm omliggend gezond weefsel, zonder afbreuk te doen aan de integriteit van de massa. Deze excisie voorkomt het optreden van mogelijke maligne degeneratie of recidief. In de literatuur wordt melding gemaakt van een postoperatief recidief van 1,5-9,1%; bij onze patiënten werd tijdens de follow-up geen recidief gezien. Dankzij de chirurgische excisie die bij alle patiënten in onze studie werd uitgevoerd, werd een curatieve behandeling bereikt en werd de definitieve diagnose SE op histopathologische wijze gesteld.

De beperkingen van deze studie omvatten het retrospectieve karakter, de kleine steekproefgrootte van slechts één centrum, en het gebrek aan informatie over hoe lang het duurde voordat de regelmatige menstruatiecycli na de keizersnede werden hervat. Verdere prospectieve studies zouden waardevol zijn om bij te dragen aan deze bevindingen.

5. Conclusie

SE moet altijd worden overwogen bij vrouwen in de vruchtbare leeftijd die zich presenteren met een voorgeschiedenis van een keizersnede, pijn op de plaats van het litteken die samenhangt met de menstruele cyclus, en een massa aan de voorste buikwand. Een nauwkeurige en vroege diagnose kan bij deze patiënten worden gesteld door een zorgvuldige anamnese en een goed lichamelijk onderzoek en hun levenskwaliteit kan worden verbeterd door een snelle chirurgische ingreep. Aangezien het aantal keizersneden de laatste jaren voortdurend toeneemt, is het mogelijk dat SE in de nabije toekomst vaker zal voorkomen. Daarom is het voor de preventie van SE belangrijk om het onderwijs te vergroten en uit te breiden, zodat verloskundigen en gynaecologische chirurgen bewuster worden.

Beschikbare gegevens