腹痛のまれな原因：瘢痕子宮内膜症

要旨

はじめに。 瘢痕子宮内膜症（SE）は，通常帝王切開後に前腹壁に形成される瘢痕組織に発生する稀な病態である。 これまでSEによる腹痛で救急外来や一般外科を受診する例があった。 材料と方法 本研究では、2010年1月から2017年1月の間に当院でSEと予診され手術を受け、病理検査結果に基づいてSEと報告された患者19例をレトロスペクティブに検討した。 結果は以下の通り。 患者の平均年齢は30.8歳（範囲：20～49歳）であった。 12名（63.2％）の患者のボディマス指数は25以上であった。 全例に帝王切開の既往があり，9例（47.4％）に1回の帝王切開の既往があった。 SEが鼠径部に限局していた1名を除き，全例が切開部近傍の前腹壁に腫瘤を有し，月経前に始まる周期的な疼痛を訴えた。 10名（52.6％）の症例では，帝王切開後2年目から訴えが始まった。 診断には主に腹部超音波検査が用いられた。 病変は全摘出され，病理組織学的検査によりSE診断がなされた。 術後合併症や再発は全例に認めなかった。 結論 帝王切開の既往があり、前腹壁腫瘤と月経周期に伴う瘢痕部位の疼痛を訴える生殖年齢の女性には、SEの疑いが不可欠である。 このような患者では、慎重な病歴聴取と十分な身体検査によって正確かつ早期の診断が可能であり、適切な外科的介入によって起こりうる病的状態を予防することができます。 はじめに

瘢痕子宮内膜症（SE）は、通常、様々な産科または婦人科手術の後、特に帝王切開の後に生じる手術痕の部位の皮膚、皮下組織、腹部および骨盤壁の筋組織に発症する比較的まれな疾患である。 SE の病因を説明するために提唱された理論の中で、最も広く受け入れられているのは、手術中に子宮から剥離した子宮内膜細胞が手術跡の端または内部に接種されると主張する、医原性直接移植説である。 一般的な症状は、腹壁の腫瘤と月経に伴う周期的な痛みです。 触診では，脂肪腫，膿瘍，血腫，ヘルニア，肉芽腫，デスモイド腫瘍，肉腫と混同されることがある。 このため，患者の問診を十分に行い，帝王切開の既往を明らかにし，痛みが周期的であるかどうかを確認する必要がある。 腹部超音波検査（USG）、コンピュータ断層撮影（CT）、磁気共鳴画像法（MRI）は非特異的な情報をもたらしますが、診断に有用です。 治癒的治療は腫瘤の切除であり、病理組織学的検査によりSEと確定診断することも可能である。 本研究では、当院でSE診断のために経過観察、治療した患者をレトロスペクティブに検討し、得られた結果を文献も参照しながら発表したものです

2 材料と方法

2.1. Patients and Study Protocol

本研究では、2010年1月から2017年1月の間にトルコのTrabzon Kanuni Training and Research Hospitalの一般外科クリニックでSEの事前診断を受けて手術を受け、病理検査の結果、SEと確認された連続した白人患者19名を検討した。 人口統計学的特徴、既往症、受けた帝王切開の数、患者の訴え、その発症、腫瘤の局在と大きさ、用いた診断方法、用いた外科的治療方法、入院期間、患者の転帰をすべて記録した。

この研究のプロトコルは地元の倫理委員会によって承認され、すべての患者が同意書に署名した。 本研究は、2000年に改訂されたヘルシンキ宣言の原則に従って実施された。

2.2. 統計分析

すべての統計データ分析は、Statistical Package for Social Sciences (SPSS), version 15.0, for Windows (SPSS Inc., Chicago, IL, USA) を用いて実施された。 記述統計は比較のために使用された。

3.結果

女性患者19人の平均年齢は30.8歳（範囲20～49歳）であった。 12名（63.2%）のボディマス指数（BMI）は25以上であり，7名（36.8%）の< 25（median: 26 (iqr: 23-29)) であった。 全例が帝王切開を受け、1回が9例（47.4％）、2回が6例（31.6％）、3回が4例（21.0％）（中央値:

鼠径部にSEが限局していた1名を除き、全例が切開部近傍の前腹壁に腫瘤を認め、全員が月経前に始まる周期的な疼痛を訴えた。 SEは17名（89.5％）で皮下組織に，2名（10.5％）で腹壁の筋層に埋没していた。 典型的な腫瘤は，触診で中程度の硬さ，固さ，部分的な可動性を感じ，大きさは約2×3cmで，月経時に大きくなった。 愁訴は，帝王切開の1年後に4名（21.1％），2年後に10名（52.6％），3年後に4名（21.1％），そして4年後に1名（5.3％）でそれぞれ開始した（中央値。 2（IQR：2-3））。 SEは瘢痕の右側に9名（47.4％），左側に7名（36.8％），正中線上に2名（10.5％），鼠径部に1名（5.3％）にみられた。 鼠径部に限局したSEは右鼠径部内側半分に近く，周期的な痛みも生じていた。

診断のために全例に腹部USGを施行した（図1）。 さらに，5名（26.3％）にCT，3名（15.8％）にMRIが使用された（図2）。 病変は外科的に全摘出し，その周囲に少なくとも1cmの健常組織を残した（図3（a），（b），（c））。 The diagnosis of SE was made through a histopathological examination in all patients (Figures 4(a) and 4(b)). The measurements during the pathological examination showed that the median diameter of the SE masses was 3 cm (IQR: 2.5-3.5). The median duration of hospitalization was 2 days (IQR: 1-3). No postoperative complications were seen in any of the patients. All patients were followed up and no recurrences were encountered in any of the patients (median: 2 years (IQR: 2-4)) All of these abovementioned demographic and clinical characteristics of the patients are summarized in Table 1.

Figure 1

Figure 2

(a)

(b)

(c)

(a)
(b)
(c)

Figure 3

(a)

(b)

(a)
(b)

Figure 4

4. Discussion

This study underlines five points: (a)SEは帝王切開の既往がある30歳前後の女性に多く発生する、(b)患者の大半はBMI25以上の肥満である、(c)SE関連の訴えは半数以上が帝王切開の2年後に始まった、(d)最もよく使われる診断方法は腹部USGとCTである、(e)治癒治療はすべての患者で外科的に塊を切除し再発はみられなかった、である。

SEは誤診の多い病態であり、その発生率は0.03～1.7％である。 一般的な情報として、SEは帝王切開を受けた生殖年齢の女性にしばしば遭遇することがある。 本研究の患者の平均年齢は約30歳で、すべての患者が帝王切開の既往を持ち、9人（47.4％）の患者に見られるようにほとんどが1回であった。

SEの発生で重要なポイントは、外科手術を行う際の外科医の勤勉さです。 帝王切開では、羊水が子宮内膜細胞を皮膚や皮下組織に運びやすくなります。 多くの産科医は帝王切開の後、乾いた綿棒や湿った綿棒で子宮腔を洗浄します。 これらの綿棒が切開部位に接触することで接種のリスクが高まるため、SEの発生を防ぐためには手術部位から素早く除去する必要がある。 手術中に注意すべき点は2つあります。 1つは，子宮腔を開く前に皮下組織や皮膚に腹部湿布を貼って物理的バリアを形成し，手術断端を保護することと，筋・筋膜・皮下組織・皮膚の閉鎖のために子宮を縫合する際に針差しや鉗子などの既に使用した手術器具や縫合材料の再使用を避けることである。 第二に，子宮腔縫合後の皮膚，皮下組織，筋肉，筋膜を加圧生理食塩水で洗い流し，皮下にデッドスペースを残さないようにしながら腹部閉鎖を継続することが重要である．

本研究の患者の大半がBMI25以上であったことは、SEの発生率が肥満の女性でより高い可能性を示唆している。

本研究では、SE患者の訴えは帝王切開の2年後に始まることがほとんどであった。 これは，帝王切開で移植された子宮内膜細胞，腺，間質が皮膚や皮下組織に局在し，増殖して塊を形成し，一定の大きさに達した後，月経周期中の卵巣ホルモン刺激に反応して腫脹や周期的な疼痛を生じるまでに要する時間について示唆するものであると思われる。

SEが鼠径部に局在していた1例では、切開部から局在部位までの距離から、この患者のSE形成は着床ではなく、血行性またはリンパ播種であることが示唆された。

SE診断が疑わしい患者では、脂肪腫、切開ヘルニア、縫合肉芽腫、腹壁腫瘍など他の病態を鑑別診断に検討すべきである 。 このような場合、診断のために追加の放射線学的処置を行う必要がある。 第一選択は腹部USGで、これはかなり実用的で容易に利用できる方法であり、病変の大きさ、位置、縁、内部構造に関する情報を得ることができる 。 USGスキャンでは、SE病変は通常、不均質で低エコーの固形で、不規則な縁の円形／楕円形の結節として現れる。 CT や MRI は診断に役立つだけでなく、腫瘤と腹腔の関連性を明らかにし、鑑別診断の際に他の病変の除外に重要な役割を果たすことがある。 我々の研究でも、診断の段階ではUSGに続いてCTやMRIが用いられることがほとんどであった。 CTやMRIを使用せずUSGのみで診断することは確定診断には至らず、他の病態を見落とす危険性がある。 CTやMRIは、前腹壁に触知された腫瘤の位置や大きさ、周囲組織との関係、腹部における他の病変の有無を明らかにする上で非常に有用であった。 USGを受けたがSE診断が疑わしい患者には、CTやMRI検査をより積極的に行うべきであると考えている。 しかし、これらの放射線検査だけで最終的な診断ができるわけではない。 手術で切除した組織の病理組織学的検査で、組織内に子宮内膜平滑筋細胞、間質、腺、ヘモシデリンを含んだマクロファージの存在が明らかになった時点で、SEの確定診断が下される。

究極の治療は、腫瘤の完全性を損なわずに、少なくとも1センチの周囲健康組織とともに、SEを手術で完全に除去することで達成される。 この切除により、潜在的な悪性変性または再発の発生を防ぐことができます。 術後の再発は文献上1.5-9.1％と報告されているが、我々の患者には経過観察中に再発は見られなかった。

本研究の限界は、レトロスペクティブであること、1施設からのサンプル数が少ないこと、帝王切開後どの程度の期間で月経周期が正常に戻ったかについての情報がないことである。

5.このような知見に貢献するために、さらなる前向きな研究は貴重である。 結論

帝王切開の既往、月経周期に関連する瘢痕部位の痛み、前腹壁の腫瘤を呈する生殖年齢の女性では、常にSEを検討すべきである。 このような患者さんでは、慎重な病歴聴取と良好な身体検査により正確かつ早期な診断が可能であり、迅速な外科的介入によりQOLの向上が期待されます。 近年、帝王切開の割合が絶えず増加しているため、近い将来、より頻繁にSEに遭遇する可能性がある。 したがって、SEの予防のためには、産科医や婦人科外科医の意識を高めるような教育の充実が重要である。

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