Traitement chirurgical des douleurs sévères inexpliquées de la glande thyroïde : Rapport de trois cas et revue concise de la littérature

Abstract

La thyroïde douloureuse a un diagnostic différentiel limité. Dans de rares cas, aucune cause claire ne peut être trouvée après une analyse clinique, biochimique et radiologique minutieuse. Cela peut entraîner une morbidité importante pour le patient et une frustration lorsque le traitement symptomatique s’avère insuffisant. L’hémithyroïdectomie ou la thyroïdectomie totale peut alors être le dernier recours pour le médecin et le patient. Nous présentons trois cas de thyroïde douloureuse inexpliquée qui ont été traités avec succès par hémi ou thyroïdectomie totale. Dans deux cas, une évaluation histologique approfondie n’a pas permis de trouver une explication satisfaisante à la douleur extrême de la thyroïde. Dans un cas, l’évaluation histologique de la thyroïde a révélé une thyroïdite de Hashimoto. La revue de la littérature ne mentionne pas de traitement chirurgical pour une thyroïde douloureuse inexpliquée, et seuls 15 cas de traitement chirurgical pour une thyroïdite de Hashimoto douloureuse sont présentés. Le traitement chirurgical est une option finale réussie dans le traitement de la thyroïde douloureuse inexpliquée et de la thyroïdite de Hashimoto douloureuse.

1. Introduction

La thyroïde douloureuse a un diagnostic différentiel limité. Outre les traumatismes et les hémorragies nodulaires, la thyroïdite subaiguë, également appelée thyroïdite de Quervain, est la cause la plus fréquente . La thyroïdite subaiguë est un trouble inflammatoire essentiellement bilatéral qui provoque une glande thyroïde légèrement gonflée et sensible, fréquemment accompagnée d’une thyrotoxicose. Une vitesse de sédimentation érythrocytaire nettement élevée et des taux élevés de protéine C-réactive sont les caractéristiques de ce trouble. Une cause virale a été proposée, car elle est souvent précédée d’une infection des voies respiratoires supérieures. L’affection est autolimitée et un traitement symptomatique à base d’analgésiques est généralement suffisant. Parfois, des corticostéroïdes sont nécessaires. Les causes rares d’une glande thyroïde douloureuse sont l’infection, la thyroïdite radio-induite, les tumeurs malignes et la névralgie du nerf laryngé supérieur. En cas d’infection, un traitement chirurgical peut être indiqué lorsque l’antibiothérapie est inadéquate ou que le drainage d’un abcès est nécessaire. Les hémorragies nodulaires et les thyroïdites radio-induites sont généralement des affections spontanément résolutives. La névralgie du nerf laryngé supérieur est un trouble douloureux complexe et peut nécessiter des analgésiques à forte dose et un blocage périphérique .

Dans de rares cas, aucune cause claire pour une glande thyroïde douloureuse ne peut être trouvée après une analyse clinique, biochimique et radiologique minutieuse. Cela peut entraîner une morbidité et une frustration importantes pour le patient lorsque le traitement symptomatique s’avère insuffisant. L’hémithyroïdectomie ou la thyroïdectomie totale peut alors être le dernier recours pour le médecin et le patient. Trois cas de thyroïde douloureuse inexpliquée qui ont été traités avec succès par une thérapie chirurgicale sont présentés, et le diagnostic différentiel est discuté.

2. Cas 1

Une femme caucasienne de 41 ans ayant des antécédents de césarienne et de laparoscopie diagnostique a présenté une thyroïde droite extrêmement douloureuse depuis quatre mois. Quelques semaines avant l’apparition de la douleur, elle souffrait d’une infection des voies respiratoires supérieures. Il n’y avait pas de fièvre. La douleur était constante et augmentait à la déglutition. La patiente a d’abord été traitée par son médecin de famille. Les analgésiques tels que les anti-inflammatoires non stéroïdiens et les morphinomimétiques n’ont pas diminué la douleur. À l’examen physique, le lobe thyroïdien droit n’était pas hypertrophié mais extrêmement douloureux à la palpation. Il n’y avait pas de ganglions thyroïdiens évidents. Le lobe thyroïdien gauche était normal. Il n’y avait pas de ganglions lymphatiques hypertrophiés dans le cou. Les tests de laboratoire ont révélé une euthyroïdie : le taux de thyréostimuline (TSH) était de 0,59 mU/L (valeur normale : 0,4-4,4 mU/L), le taux de thyroxine libre (T4) était de 19,4 pmol/L (valeur normale : 10-24 pmol/L) et le taux de triiodothyronine (T3) était de 1,7 nmol/L (valeur normale : 1,3-2,6 nmol/L). Le taux d’anticorps anti-peroxydase thyroïdienne (TPO) était faible (<10 ku/L). La numération leucocytaire (6 400/mm3), la vitesse de sédimentation des érythrocytes (11 mm/h) et le taux de protéine C-réactive (7 mg/dL) étaient dans les limites de la normale. L’échographie a montré des ganglions multiples dans le lobe thyroïdien droit avec un diamètre maximum de 12 mm sans aucun signe d’hémorragie ou d’abcès. Le chirurgien-dentiste et l’oto-rhino-laryngologiste ont exclu une douleur référée provenant d’une pathologie dentaire ou nasopharyngée. Le patient a été traité par des analgésiques, puis par des corticostéroïdes pendant plusieurs semaines, sur la base du diagnostic présumé de thyroïdite subaiguë. Cependant, cela n’a pas permis de résoudre les symptômes. La douleur était de plus en plus invalidante et a conduit à une absence du travail. Finalement, 6 mois après le début des symptômes, une hémithyroïdectomie droite a été réalisée. La pièce à conviction mesurait 5×3×3 cm. L’étude histologique a révélé une hyperplasie diffuse avec des ganglions hyperplasiques proéminents non compliqués et une légère thyroïdite lymphocytaire (Figure 1). Immédiatement après l’opération, la douleur avait complètement disparu. Jusqu’à un an après la chirurgie, le patient n’avait plus de douleur et avait une fonction thyroïdienne normale.

Figure 1

Hyperplasie diffuse avec des ganglions hyperplasiques non compliqués proéminents et quelques thyroïdites lymphocytaires (hématoxyline-éosine, ×200).

3. Cas 2

Une femme caucasienne de 41 ans ayant des antécédents d’anneau gastrique laparoscopique pour obésité morbide et une cholécystectomie laparoscopique s’est présentée avec un lobe thyroïdien droit extrêmement douloureux. Depuis plusieurs mois, elle souffrait de palpitations et d’intolérance à la chaleur, et depuis trois semaines, une douleur extrême s’était développée dans le lobe thyroïdien droit pendant une période de fièvre et de malaise. Elle n’avait pas remarqué d’hypertrophie de la glande thyroïde. Il n’y avait pas eu de perte de poids ni d’autres changements physiques. La thérapie analgésique n’a pas soulagé les symptômes. L’examen physique n’a révélé aucun signe de thyrotoxicose. Il y avait un lobe thyroïdien gauche légèrement élargi sans aucun ganglion palpable et un ganglion palpable d’environ 2 cm dans le lobe droit, qui était très douloureux à l’examen. Il n’y avait pas de ganglions lymphatiques hypertrophiés dans le cou. Les tests de laboratoire ont révélé une thyrotoxicose : Le taux de TSH était de 0,02 mU/L (valeur normale : 0,4-4,4 mU/L) et le taux de thyroxine libre (T4) de 60,7 pmol/L (valeur normale : 10-24 pmol/L). Aucun anticorps stimulant la thyroïde ou anticorps TPO n’était détectable. Il n’y avait pas de leucocytose (4 400/mm3), la vitesse de sédimentation des érythrocytes était de 29 mm/h et il y avait une légère augmentation de la protéine C-réactive (23 mg/dL). Une scintigraphie au Tc-99M a montré une thyroïde légèrement hypertrophiée avec une captation normale sur 24 heures, et un ganglion froid du côté droit de 4 cm, ainsi qu’un ganglion du côté gauche (3 cm) avec une captation normale. La ponction à l’aiguille fine n’a donné aucun diagnostic concluant. L’oto-rhino-laryngologiste a exclu toute pathologie pharyngée ou trachéale. Les causes suivantes ont été envisagées dans le diagnostic différentiel : thyroïdite subaiguë de de Quervain ou une phase hyperthyroïdienne précoce de la thyroïdite de Hashimoto (Hashitoxicose). La fonction thyroïdienne est revenue à la normale en deux mois sans aucun traitement antithyroïdien. Cependant, l’hémithyroïde droite est restée extrêmement douloureuse. Le patient a été traité par des anti-inflammatoires non stéroïdiens et des morphinomimétiques pendant plusieurs semaines sans que les symptômes ne s’améliorent. Finalement, quatre mois après le début de la douleur, une hémithyroïdectomie droite a été réalisée. Le spécimen mesurait 4×4×2 cm. L’étude histologique a montré une hyperplasie nodulaire avec des changements dégénératifs, une thyroïdite lymphocytaire limitée et une zone focale avec une sclérose. Ailleurs, on a observé des saignements et des signes de saignement antérieur. La présence d’une métaplasie adipeuse du stroma thyroïdien était remarquable (figure 2). Immédiatement après la chirurgie, la douleur avait complètement disparu. Jusqu’à plusieurs mois après la chirurgie, le patient n’avait plus de douleur et avait une fonction thyroïdienne normale.

Figure 2

Hyperplasie nodulaire avec changements dégénératifs, une thyroïdite lymphocytaire limitée et une métaplasie adipeuse du stroma thyroïdien. Quelques signes de saignement et de saignement antérieur sont observés (Hématoxyline-éosine, ×40).

4. Cas 3

Une femme caucasienne de 17 ans, sans antécédents médicaux, s’est présentée avec une thyroïde extrêmement douloureuse. Elle avait remarqué une hypertrophie progressive de la glande thyroïde depuis cinq ans, mais une croissance plus rapide au cours des six derniers mois, accompagnée de douleurs du côté droit. De plus, elle avait des difficultés à avaler à cause de la douleur, ce qui a entraîné une diminution de la prise alimentaire et une perte de poids de 10 kg au cours des six derniers mois. En outre, elle se plaignait d’une voix rauque depuis plusieurs mois. Il n’y avait pas de fièvre. Le traitement analgésique n’a pas soulagé les symptômes. L’examen physique n’a révélé aucun signe d’hypo- ou d’hyperthyroïdie. Il y avait un goitre de grade II selon l’OMS, sans nodules palpables, qui était extrêmement douloureux à l’examen. Il n’y avait pas de ganglions lymphatiques hypertrophiés dans le cou, et il n’y avait pas de signes de détresse respiratoire. Les tests de laboratoire ont montré une euthyroïdie biochimique : Le taux de TSH était de 3,77 mU/L (valeur normale : 0,4-4,4 mU/L), le taux de thyroxine libre (T4) de 13,4 pmol/L (valeur normale : 10-24 pmol/L) et le taux de triiodothyronine (T3) de 2,1 nmol/L (valeur normale : 1,3-2,6 nmol/L). Le taux d’anticorps anti-TPO était augmenté (459 ku/L). Il n’y avait pas d’augmentation du nombre de leucocytes (3 400/mm3) ni de la vitesse de sédimentation des érythrocytes (5 mm/h). Une scintigraphie au I-123 a montré une thyroïde augmentée de façon homogène (légèrement plus augmentée du côté droit) avec une absorption sur 24 heures de 42 %. L’oto-rhino-laryngologiste a exclu toute pathologie pharyngée ou trachéale. L’œsophagogastroscopie n’a révélé aucune pathologie expliquant les difficultés de déglutition ou la perte de poids. Une aspiration à l’aiguille fine de la thyroïde a révélé une thyroïdite lymphocytaire, en accord avec le diagnostic de thyroïdite de Hashimoto. Le patient a été traité par des anti-inflammatoires non stéroïdiens et des corticostéroïdes pendant plusieurs mois, sans amélioration des symptômes. Finalement, huit mois après l’apparition des douleurs, une thyroïdectomie totale a été réalisée. L’étude histologique a en effet montré une thyroïdite lymphocytaire très sévère avec formation de follicules lymphatiques (Figure 3). Immédiatement après l’opération, la douleur avait complètement disparu. Jusqu’à plusieurs années après la chirurgie, le patient n’avait plus de douleurs.

Figure 3

Sévère infiltration lymphocytaire avec formation de follicules lymphatiques et de cellules de Hürthle (Hématoxyline-éosine, ×100).

5. Discussion

Cette série de cas décrit trois patients présentant une douleur extrême et invalidante située dans la glande thyroïde, qui ne pouvait pas être gérée de manière adéquate par un traitement symptomatique. Les plaintes ont disparu complètement et immédiatement après l’ablation chirurgicale du tissu thyroïdien douloureux.

La présentation clinique du premier cas rappelle la thyroïdite subaiguë qui est parfois précédée d’une infection virale des voies respiratoires supérieures. Cependant, une douleur unilatérale, un taux normal de protéine C-réactive et une vitesse de sédimentation érythrocytaire normale ne sont pas en accord avec ce diagnostic. De plus, la thyroïdite subaiguë est souvent caractérisée par une thyrotoxicose suivie d’une hypothyroïdie. Les symptômes s’améliorent généralement de façon spectaculaire après l’administration d’anti-inflammatoires non stéroïdiens. Enfin, les spécimens histologiques n’ont pas montré les changements typiques attendus dans la thyroïdite subaiguë et n’ont pas donné d’autre cause aux plaintes du patient.

Dans le deuxième cas, le diagnostic différentiel comprenait la phase hyperthyroïdienne précoce de la thyroïdite de Hashimoto (HT) et la thyroïdite subaiguë. La douleur unilatérale, cependant, n’est pas typique de ces deux affections. L’absence d’anticorps thyroïdiens serait en faveur d’une thyroïdite subaiguë. Cependant, une absorption normale d’I-123 sur 24 heures ou une scintigraphie au Tc-99M, ainsi qu’une vitesse de sédimentation érythrocytaire et des taux de protéine C-réactive seulement légèrement élevés sont plutôt en faveur d’une HT. Nous n’avons pas pu documenter de changements histologiques confirmant l’HT ni la thyroïdite subaiguë.

L’évaluation histologique de la glande thyroïde du troisième cas a clairement identifié l’HT. Cette maladie auto-immune est caractérisée par un goitre indolore, et l’hypothyroïdie est parfois précédée d’une phase d’hyperthyroïdie . Les anticorps anti-TPO sont généralement élevés, mais ils peuvent être faibles ou même absents dans l’HT. Dans de rares cas, elle peut se présenter comme un goitre douloureux et ressemble parfois cliniquement à une thyroïdite subaiguë. Bien que l’HT douloureuse se présente souvent avec de la fièvre, une thyrotoxicose transitoire, une vitesse de sédimentation des érythrocytes élevée et des niveaux élevés de protéine C-réactive, les patients peuvent également être euthyroïdiens ou hypothyroïdiens et les paramètres d’infection peuvent être normaux. Le diagnostic d’HT dans le cas d’une thyroïde extrêmement douloureuse est donc généralement basé sur des études histologiques. Bien que l’HT douloureuse ait été décrite précédemment, la littérature se limite à des séries de cas. Le traitement initial de l’HT douloureuse est généralement symptomatique avec des anti-inflammatoires non stéroïdiens et des corticostéroïdes ou peut être axé sur un traitement hormonal substitutif. Très souvent, cela peut ne pas être suffisant. Dans ces cas, le traitement chirurgical s’est avéré une option efficace, conformément à notre observation . Clinical features and pain relief following surgery of all patients presented in the literature that were surgically treated for painful HT are summarized in Tables 1 and 2.

Authors No. Pain relief to T4 Pain relief to steroids Pain relief to aspirin or NSAIDS Time from pain onset to surgery (years) Pain relief after thyroidectomy Type of surgery Pathology
Kon and
DeGroot
1 No No Not given 2 Total, permanent NTT Focal lymphocytic thyroiditis
2 No No Not given 2 Total, but recurrence after 1 year NTT Hashimoto’s thyroiditis, incidental pappilary cancer
3 No Rapid but relapsing Not given 3.1 Total, permanent NTT Near end stage thyroiditis
4 No Rapid but relapsing No to NSAID 1.1 Total, permanent STT Focal lymphoid infiltrates, sparse Hürthle cells
5 Partial Not given Unable to tolerate NSAID 6.2 Total, permanent STT Fibrosis, large reactive lymphocyte follicles, Hürthle cell clusters
6 No Not given No 0.5 Partial STT Diffuse lymphocytic thyroiditis
7 No Rapid but relapsing Partial 0.6 Total, relapsed STT Hashimoto’s thyroiditis
Ohye
et al.
1 Yes but relapsing Rapid but relapsing NM 2.7 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
2 No Rapid but relapsing NM 4.0 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
3 No Rapid but relapsing NM 2.0 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
4 Not given Rapid but relapsing NM 0.75 Total, permanent TT Giant cells, mild fibrosis, remaining follicular structure
Gourgiotis
et al.
1 No Yes, relapsing NM >10 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration, Hürthle cells
2 No NM NM 2.1 Total, permanent TT Lymphocytic thyroiditis, focal Hürthle cells
Zimmerman et al. 1 No No Yes, relapsing >5 Total, permanent TT Lymphocytic infiltration
2 No Yes, relapsing Not given 0.5 Total, permanent TT Lymphocytic thyroiditis
NTT: near total thyroidectomy; STT: subtotal thyroidectomy; TT: total thyroidectomy.
Table 2
Pain relief to treatment and surgical pathology in fifteen cases of painful Hashimoto’s thyroiditis.

Speculation on the cause of pain in the first two cases includes atypical viral infection since both patients had experienced a prodromal period of fever and malaise. Another speculation is that even uncomplicated thyroid nodes might cause severe pain in exceptional cases.

The differential diagnosis of unilateral thyroid pain includes superior laryngeal neuralgia, a complex pain disorder which is thought to represent a « referred pain » from the pharyngeal and laryngeal regions. A viral infection has also been proposed. Il est rare de trouver un substrat pour la névralgie laryngée supérieure. La douleur est généralement localisée entre la thyroïde et l’oreille et est décrite comme paroxystique et « électrique ». Il existe généralement un point de déclenchement et les épisodes peuvent être accompagnés de nausées ou d’un larmoiement excessif. Le traitement est symptomatique et peut nécessiter de fortes doses d’analgésiques et un blocage périphérique. Cependant, aucune des présentations cliniques susmentionnées ne ressemblait à une névralgie laryngée supérieure.

En conclusion, nous décrivons trois patients présentant des douleurs invalidantes extrêmes qui interféraient gravement avec les activités quotidiennes et le travail. Dans tous les cas, le traitement symptomatique n’a pas été couronné de succès. La douleur a été immédiatement soulagée par une hémithyroïdectomie ou une thyroïdectomie totale. Il est remarquable que l’évaluation histologique approfondie n’ait pas permis de trouver une explication satisfaisante à la douleur extrême de la thyroïde dans deux cas, et dans un cas, une HT a été trouvée. Cela indique que la thérapie chirurgicale est une option finale réussie dans le traitement de la thyroïde douloureuse inexpliquée et de l’HT douloureuse.

Conflit d’intérêts

Il n’y a pas de conflit d’intérêts qui pourrait être perçu comme préjudiciable à l’impartialité de la recherche rapportée.

Financement

Cette recherche n’a reçu aucune subvention spécifique d’une agence de financement du secteur public, commercial ou à but non lucratif.