Tratament chirurgical pentru durerea severă inexplicabilă a glandei tiroide: Report of Three Cases and Concise Review of the Literature

Abstract

Durerile tiroidiene au un diagnostic diferențial limitat. În cazuri rare, nicio cauză clară nu poate fi găsită după o analiză clinică, biochimică și radiologică atentă. Acest lucru poate duce la o morbiditate extinsă a pacientului și la frustrare atunci când tratamentul simptomatic se dovedește insuficient. Hemitiroidectomia sau tiroidectomia totală poate fi atunci ultima soluție pentru medic și pacient. Sunt prezentate trei cazuri de tiroidă dureroasă inexplicabilă care au fost tratate cu succes prin hemi sau tiroidectomie totală. În două cazuri, evaluarea histologică extinsă nu a oferit o explicație satisfăcătoare pentru durerea tiroidiană extremă. Într-un caz, evaluarea histologică a tiroidei a evidențiat tiroidita Hashimoto. Revizuirea literaturii nu menționează tratamentul chirurgical pentru tiroidita dureroasă inexplicabilă și sunt prezentate doar 15 cazuri de tratament chirurgical pentru tiroidita dureroasă Hashimoto. Terapia chirurgicală este o opțiune finală de succes în tratamentul tiroidei dureroase inexplicabile și al tiroiditei Hashimoto dureroase.

1. Introducere

Tiroida dureroasă are un diagnostic diferențial limitat. În plus față de traumatisme și hemoragii nodulare, tiroidita subacută, cunoscută și sub numele de tiroidită de Quervain, este cea mai frecventă cauză . Tiroidita subacută este o afecțiune inflamatorie în cea mai mare parte bilaterală care determină o glandă tiroidă ușor umflată și sensibilă, însoțită frecvent de tirotoxicoză. Viteza de sedimentare a eritrocitelor marcant crescută și nivelul ridicat al proteinei C reactive sunt semnele distinctive ale acestei afecțiuni. A fost propusă o cauză virală, deoarece este adesea precedată de o infecție a tractului respirator superior. Afecțiunea este autolimitată și tratamentul simptomatic cu analgezice este de obicei suficient. Uneori sunt necesari corticosteroizi. Cauzele rare ale unei glande tiroide dureroase sunt infecția, tiroidita indusă de radiații, malignitatea și nevralgia nervului laringian superior . În caz de infecție, terapia chirurgicală poate fi indicată atunci când terapia cu antibiotice este inadecvată sau când este necesar un drenaj al unui abces. Hemoragiile nodulare și tiroidita indusă de radiații sunt, de obicei, afecțiuni autolimitate . Nevralgia nervului laringian superior este o tulburare dureroasă complexă și poate necesita analgezice în doze mari și blocaj periferic .

În cazuri rare, nu se poate găsi o cauză clară pentru o glanda tiroidă dureroasă după o analiză clinică, biochimică și radiologică atentă. Acest lucru poate duce la o morbiditate extinsă a pacientului și la frustrare atunci când tratamentul simptomatic se dovedește insuficient. Hemitiroidectomia sau tiroidectomia totală poate fi atunci ultima soluție pentru medic și pacient. Sunt prezentate trei cazuri de tiroidă dureroasă inexplicabilă care au fost tratate cu succes prin terapie chirurgicală și se discută diagnosticul diferențial.

2. Cazul 1

O femeie caucaziană în vârstă de 41 de ani, cu antecedente de cezariană și laparoscopie diagnostică, s-a prezentat cu o glanda tiroidă dreaptă extrem de dureroasă de patru luni. Cu câteva săptămâni înainte de debutul durerii a suferit de o infecție a tractului respirator superior. Nu a avut febră. Durerea era constantă și se accentua la înghițire. Pacienta a fost tratată inițial de către medicul de familie. Analgezicele, cum ar fi medicamentele antiinflamatoare nesteroidiene și morfinomimeticele, nu au diminuat durerea. La examinarea fizică, lobul tiroidian drept nu era mărit, dar era extrem de dureros la palpare. Nu existau ganglioni tiroidieni evidenți. Lobul tiroidian stâng era normal. Nu existau ganglioni limfatici măriți în gât. Testele de laborator au arătat eutiroidism: nivelul hormonului de stimulare a tiroidei (TSH) a fost de 0,59 mU/L (valoare normală 0,4-4,4 mU/L), nivelul tiroxinei libere (T4) a fost de 19,4 pmol/L (valoare normală 10-24 pmol/L), iar nivelul triiodotironinei (T3) a fost de 1,7 nmol/L (valoare normală 1,3-2,6 nmol/L). Nivelul anticorpilor de peroxidază tiroidiană (TPO) a fost scăzut (<10 ku/L). Numărul de leucocite (6.400/mm3), viteza de sedimentare a eritrocitelor (11 mm/h) și nivelul proteinei C reactive (7 mg/dL) au fost în limite normale. Ecografia a evidențiat noduli multipli în lobul tiroidian drept, cu un diametru maxim de 12 mm, fără semne de hemoragie sau abces. Chirurgul stomatolog și otolaringologul au exclus durerea referită de patologia dentară sau nazofaringiană. Pacientul a fost tratat cu analgezice și, ulterior, cu corticosteroizi timp de câteva săptămâni, pe baza diagnosticului presupus de tiroidită subacută. Cu toate acestea, acest tratament nu a rezolvat simptomele. Durerea a fost din ce în ce mai invalidantă și a dus la absența de la locul de muncă. În cele din urmă, la 6 luni de la debutul simptomelor, a fost efectuată o hemitiroidectomie dreaptă. Proba a măsurat 5×3×3×3 cm. Studiul histologic a evidențiat o hiperplazie difuză cu noduli hiperplazici proeminenți necomplicați și câteva tiroidite limfocitare ușoare (Figura 1). Imediat după operație, durerea a dispărut complet. Până la un an de la intervenția chirurgicală, pacientul nu mai avea dureri și avea o funcție tiroidiană normală.

Figura 1

Hiperplazie difuză cu noduli hiperplazici proeminenți necomplicați necomplicați și unele tiroidite limfocitare (Hematoxilină-eozină, ×200).

3. Cazul 2

O femeie caucaziană în vârstă de 41 de ani, cu antecedente de bandaj gastric laparoscopic pentru obezitate morbidă și o colecistectomie laparoscopică, s-a prezentat cu un lob tiroidian drept extrem de dureros. De câteva luni prezenta palpitații și intoleranță la căldură, iar de trei săptămâni apăruse o durere extremă în lobul tiroidian drept în timpul unei perioade de febră și stare de rău. Nu a observat nicio mărire de volum a glandei tiroide. Nu a avut nicio pierdere în greutate sau alte modificări fizice. Terapia analgezică nu a ameliorat simptomele. La examinarea fizică nu existau semne de tirotoxicoză. Exista un lob tiroidian stâng ușor mărit, fără ganglioni palpabili și un ganglion palpabil de aproximativ 2 cm în lobul drept, care era foarte dureros la examinare. Nu existau ganglioni limfatici măriți în gât. Testele de laborator au relevat tirotoxicoză: Nivelul TSH a fost de 0,02 mU/L (valoare normală 0,4-4,4 mU/L) și nivelul tiroxinei libere (T4) de 60,7 pmol/L (valoare normală 10-24 pmol/L). Nu au fost detectați anticorpi tiroid-stimulatori sau anticorpi TPO. Nu a existat leucocitoză (4.400/mm3), viteza de sedimentare a eritrocitelor a fost de 29 mm/h și a existat o ușoară creștere a proteinei C reactive (23 mg/dL). O scanare cu Tc-99M a arătat o tiroidă ușor mărită, cu captare normală în 24 de ore, și un nodul rece pe partea dreaptă de 4 cm, precum și un nodul pe partea stângă (3 cm) cu captare normală. Aspirația cu ac fin nu a dus la un diagnostic concludent. Otorinolaringologul a exclus orice patologie faringiană sau traheală. Următoarele cauze au fost luate în considerare în diagnosticul diferențial: tiroidită subacută de de Quervain sau o fază hipertiroidiană timpurie a tiroiditei Hashimoto (Hashitoxicoză). Funcția tiroidiană a revenit la normal în decurs de două luni, fără niciun tratament antitiroidian. Cu toate acestea, hemitiroidia dreaptă a rămas extrem de dureroasă. Pacientul a fost tratat cu medicamente antiinflamatoare nesteroidiene și morfomimetice timp de mai multe săptămâni, fără nicio ameliorare a simptomelor. În cele din urmă, la patru luni de la debutul durerii, a fost efectuată o hemitiroidectomie dreaptă. Specimenul a măsurat 4×4×2 cm. Studiul histologic a arătat o oarecare hiperplazie nodulară cu modificări degenerative, o tiroidită limfocitară limitată și o zonă focală cu scleroză. În altă parte, au fost observate sângerări și semne de sângerare anterioară. Remarcabilă a fost prezența metaplaziei adipoase a stromei tiroidiene (Figura 2). Imediat după operație, durerea a dispărut complet. Până la câteva luni după operație, pacientul nu a mai avut dureri și a avut o funcție tiroidiană normală.

Figura 2

Hiperplazie nodulară cu modificări degenerative, o tiroidită limfocitară limitată și metaplazie adipoasă a stromei tiroidiene. Se observă unele semne de sângerare și hemoragii anterioare (Hematoxilină-eosină, ×40).

4. Cazul 3

O femeie caucaziană în vârstă de 17 ani, fără antecedente medicale, s-a prezentat cu o tiroidă extrem de dureroasă. Ea a observat o mărire treptată a glandei tiroide de cinci ani, dar o creștere mai rapidă în ultimele șase luni, însoțită de durere pe partea dreaptă. Mai mult decât atât, a avut dificultăți la înghițire din cauza durerii, ceea ce a dus la scăderea aportului alimentar și la o pierdere în greutate de 10 kg în ultimele șase luni. În plus, se plângea de o voce aspră de câteva luni. Nu a existat febră. Terapia analgetică nu a ameliorat simptomele. La examenul fizic nu existau semne de hipo- sau hipertiroidie. Exista un gușă de gradul II OMS fără noduli palpabili, care era extrem de dureros la examinare. Nu existau ganglioni limfatici măriți în gât și nu existau semne de detresă respiratorie. Testele de laborator au arătat eutiroidism biochimic: Nivelul TSH a fost de 3,77 mU/L (valoare normală 0,4-4,4 mU/L), nivelul tiroxinei libere (T4) a fost de 13,4 pmol/L (valoare normală 10-24 pmol/L), iar nivelul triiodotironinei (T3) a fost de 2,1 nmol/L (valoare normală 1,3-2,6 nmol/L). Nivelul anticorpilor TPO a fost crescut (459 ku/L). Nu a existat o creștere a numărului de leucocite (3.400/mm3) sau o creștere a vitezei de sedimentare a eritrocitelor (5 mm/h). O scanare cu I-123 a arătat o tiroidă mărită în mod omogen (ușor mai crescută în partea dreaptă) cu o captare de 42% în 24 de ore. Otorinolaringologul a exclus orice patologie faringiană sau traheală. Esofagogastroscopia nu a relevat nicio patologie care să explice dificultățile de înghițire sau pierderea în greutate. Aspirația cu ac fin a tiroidei a evidențiat o tiroidită limfocitară, în conformitate cu diagnosticul de tiroidită Hashimoto. Pacientul a fost tratat cu antiinflamatoare nesteroidiene și corticosteroizi timp de mai multe luni, fără nicio ameliorare a simptomelor. În cele din urmă, la opt luni de la debutul durerii, a fost efectuată o tiroidectomie totală. Studiul histologic a arătat într-adevăr o tiroidită limfocitară foarte severă cu formarea de foliculi limfatici (figura 3). Imediat după operație, durerea a dispărut complet. Până la câțiva ani după operație, pacientul nu a mai avut dureri.

Figura 3

Infiltrare limfocitară severă cu formarea de foliculi limfatici și celule Hürthle (Hematoxilină-eosină, ×100).

5. Discuție

Această serie de cazuri descrie trei pacienți cu dureri extreme, invalidante, localizate în interiorul glandei tiroide, care nu au putut fi gestionate în mod adecvat prin tratament simptomatic. Afecțiunile s-au rezolvat complet și imediat după îndepărtarea chirurgicală a țesutului tiroidian dureros.

Prezentarea clinică în primul caz amintește de tiroidita subacută, care este uneori precedată de o infecție virală a tractului respirator superior. Cu toate acestea, durerea unilaterală, nivelurile normale ale proteinei C reactive și o viteză normală de sedimentare a eritrocitelor nu sunt în concordanță cu acest diagnostic. Mai mult, tiroidita subacută este adesea caracterizată de tirotoxicoză urmată de hipotiroidism. Simptomele se ameliorează de obicei dramatic în urma administrării de medicamente antiinflamatoare nesteroidiene. În cele din urmă, probele histologice nu au prezentat modificările tipice așteptate în tiroidita subacută și nici nu au dat vreo altă cauză pentru plângerile pacientului.

În cel de-al doilea caz, diagnosticul diferențial a inclus faza hipertiroidiană precoce a tiroiditei Hashimoto (HT) și tiroidita subacută. Cu toate acestea, durerea unilaterală nu este tipică pentru niciuna dintre aceste afecțiuni. Absența anticorpilor tiroidieni ar susține tiroidita subacută. Cu toate acestea, o captare normală a I-123 în 24 de ore sau o scanare cu Tc-99M și nivelurile doar ușor crescute ale vitezei de sedimentare a eritrocitelor și ale proteinei C reactive sunt mai degrabă în favoarea HT. Nu am putut documenta modificări histologice care să confirme HT și nici tiroidita subacută.

Evaluarea histologică a glandei tiroide a celui de-al treilea caz a identificat clar HT. Această boală autoimună se caracterizează prin gușă nedureroasă, iar hipotiroidismul este uneori precedat de o fază hipertiroidiană . Anticorpii TPO sunt de obicei crescuți, dar aceștia pot fi scăzuți sau chiar absenți în HT. Rareori, se poate prezenta ca un gușă dureros și uneori seamănă clinic cu tiroidita subacută. Deși HT dureroasă se prezintă adesea cu febră, tirotoxicoză tranzitorie, viteză de sedimentare a eritrocitelor crescută și niveluri ridicate de proteină C reactivă, pacienții pot fi, de asemenea, eutiroizi sau hipotiroidieni, iar parametrii de infecție pot fi normali . Prin urmare, diagnosticul de HT în cazul unei tiroide extrem de dureroase se bazează de obicei pe studii histologice. Deși HT dureroasă a fost descrisă anterior, literatura de specialitate este limitată la serii de cazuri . Tratamentul inițial pentru HT dureroasă este de obicei simptomatic cu medicamente antiinflamatoare nesteroidiene și corticosteroizi sau poate fi axat pe terapia de substituție hormonală. Destul de des, acest lucru ar putea să nu fie suficient. În aceste cazuri, tratamentul chirurgical s-a dovedit a fi o opțiune de succes, în conformitate cu observația noastră . Clinical features and pain relief following surgery of all patients presented in the literature that were surgically treated for painful HT are summarized in Tables 1 and 2.

Authors No. Pain relief to T4 Pain relief to steroids Pain relief to aspirin or NSAIDS Time from pain onset to surgery (years) Pain relief after thyroidectomy Type of surgery Pathology
Kon and
DeGroot
1 No No Not given 2 Total, permanent NTT Focal lymphocytic thyroiditis
2 No No Not given 2 Total, but recurrence after 1 year NTT Hashimoto’s thyroiditis, incidental pappilary cancer
3 No Rapid but relapsing Not given 3.1 Total, permanent NTT Near end stage thyroiditis
4 No Rapid but relapsing No to NSAID 1.1 Total, permanent STT Focal lymphoid infiltrates, sparse Hürthle cells
5 Partial Not given Unable to tolerate NSAID 6.2 Total, permanent STT Fibrosis, large reactive lymphocyte follicles, Hürthle cell clusters
6 No Not given No 0.5 Partial STT Diffuse lymphocytic thyroiditis
7 No Rapid but relapsing Partial 0.6 Total, relapsed STT Hashimoto’s thyroiditis
Ohye
et al.
1 Yes but relapsing Rapid but relapsing NM 2.7 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
2 No Rapid but relapsing NM 4.0 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
3 No Rapid but relapsing NM 2.0 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration
4 Not given Rapid but relapsing NM 0.75 Total, permanent TT Giant cells, mild fibrosis, remaining follicular structure
Gourgiotis
et al.
1 No Yes, relapsing NM >10 Total, permanent TT Severe fibrosis, lymphocytic infiltration, Hürthle cells
2 No NM NM 2.1 Total, permanent TT Lymphocytic thyroiditis, focal Hürthle cells
Zimmerman et al. 1 No No Yes, relapsing >5 Total, permanent TT Lymphocytic infiltration
2 No Yes, relapsing Not given 0.5 Total, permanent TT Lymphocytic thyroiditis
NTT: near total thyroidectomy; STT: subtotal thyroidectomy; TT: total thyroidectomy.
Table 2
Pain relief to treatment and surgical pathology in fifteen cases of painful Hashimoto’s thyroiditis.

Speculation on the cause of pain in the first two cases includes atypical viral infection since both patients had experienced a prodromal period of fever and malaise. Another speculation is that even uncomplicated thyroid nodes might cause severe pain in exceptional cases.

The differential diagnosis of unilateral thyroid pain includes superior laryngeal neuralgia, a complex pain disorder which is thought to represent a „referred pain” from the pharyngeal and laryngeal regions. A viral infection has also been proposed. Rareori se găsește un substrat pentru nevralgia laringiană superioară. Durerea este localizată de obicei între tiroida și ureche și este descrisă ca fiind paroxistică și „electrică”. Există, de obicei, un punct declanșator, iar episoadele pot fi însoțite de greață sau de lăcrimare excesivă. Tratamentul este simptomatic și poate necesita analgezice în doze mari și blocaj periferic . Cu toate acestea, niciuna dintre prezentările clinice menționate mai sus nu seamănă cu nevralgia laringiană superioară.

În concluzie, descriem trei pacienți cu durere invalidantă extremă care a interferat grav cu activitățile zilnice și cu munca. În toate cazurile, tratamentul simptomatic nu a avut succes. Durerea a fost ameliorată imediat prin hemitiroidectomie sau tiroidectomie totală. În mod remarcabil, evaluarea histologică amănunțită nu a oferit o explicație satisfăcătoare pentru durerea tiroidiană extremă în două cazuri, iar într-un caz a fost descoperită HT. Acest lucru indică faptul că terapia chirurgicală este o opțiune finală de succes în tratamentul tiroidei dureroase inexplicabile și al HT dureroase.

Conflict de interese

Nu există niciun conflict de interese care ar putea fi perceput ca aducând atingere imparțialității cercetării raportate.

Finanțare

Acest studiu nu a primit niciun grant specific din partea vreunei agenții de finanțare din sectorul public, comercial sau non-profit.